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颅内动脉瘤合并脑动静脉畸形(arteriovenous malformation, AVM)是很特殊的脑血管疾病, 这类疾病易发生出血，其致死、致残率高，后果严重[1-2]，最早是由Laves于1925年报道，总体来说，其发病率有较大差异[3-4]。由于动脉瘤及AVM之间存在复杂的血流动力学关系，所以根据AVM的供血动脉与动脉瘤位置之间的血流结构关系来对疾病进行分型，对此类病人治疗策略的制定是很有必要的。目前临床使用的分类方法逐渐趋于采用Redekop分类法, 其中最受关注的是Ⅱa型，即动脉瘤在AVM主要供血动脉主干的近端(associated proximal intracranial aneurysms, APIA), 因为此类动脉瘤容易破裂出血，风险极高，有研究[5-6]报道明确诊断后的APIA, 在一年内破裂出血的概率达到5%~7%。因此有必要对此类动脉瘤的发生、发展进行深入的研究。目前对于颅内动脉瘤合并AVM的治疗手段包括手术治疗、血管内栓塞治疗以及放射治疗[7-10]。目前国内外普遍认为治疗方式的选择应根据病人的具体情况、现有设备条件和不同技术掌握的熟练程度综合考虑、制定个体化的治疗方案，选择一种或多种联合方式治疗[11-12]。本研究对352例AVM病人进行回顾性分析，探讨影响发生APIA的相关因素，对APIA进行不同治疗后再出血情况，旨在探讨APIA的最佳治疗手段。
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对2000年1月至2019年8月上海交通大学医学院附属新华医院及崇明分院神经外科收治的AVM病人的临床资料进行回顾性分析，病例纳入标准: 行全脑血管造影(DSA)明确诊断为AVM，且影像学资料完整。排除标准: 既往有AVM开颅显微切除术、血管内治疗栓塞术及放射治疗史。
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病例信息采集包括性别、年龄。DSA影像资料包括畸形血管团的血供和大小、引流静脉类型及有无合并动脉瘤，动脉瘤的供血动脉，动脉瘤的最大径。所有影像学资料由2名高年资神经血管内治疗医师共同判读和记录。所有病例在入院时按有无APIA，分为Non-APIA组321例和APIA组31例, 比较2组的性别、年龄、AVM的血供和大小、引流静脉类型，是否出血及出血部位。
对于AVM合并APIA的病人根据不同的治疗方式分为血管内治疗组、手术治疗组及手术+血管内治疗组，对不同治疗手段供血动脉、动脉瘤最大径、AVM最大径及治疗后再出血率进行比较。手术治疗组即采用常规开颅手术，根据AVM及动脉瘤的不同位置及形态采用不同手术入路，夹闭动脉瘤并切除AVM；血管内治疗组病人采用血管内栓塞治疗，原则上先栓塞动脉瘤后栓塞AVM。手术+血管内治疗组病人首先对动脉瘤进行栓塞，然后对AVM进行部分栓塞，最后对AVM残余部分行手术切除。
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病人神经功能评分：根据病人格拉斯哥预后评分(GOS)评价病人预后；术后再出血率：术后1周内AVM或动脉瘤相关出血概率。
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采用χ2检验、t检验、方差分析和多分类logistic回归分析。
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2组的性别分布、AVM最大径、AVM深静脉引流分布差异均无统计学意义(P＞0.05);APIA组年龄高于Non-APIA组(P＜0.01)，后循环供血率51.6%(16/31)明显高于Non-APIA组的22.7%(73/321)(P＜0.05);2组的出血位置在AVM与动脉瘤处的分布差异有统计学意义(P＜0.05)(见表 1)。
分组 n 男 女 年龄/岁 AVM最大径/mm AVM血供 AVM深静脉引流 出血位置 前循环 后循环 前后循环 是 否 AVM 动脉瘤 Non-APIA组 321 167 154 35.3±5.2 37.2±9.8 158 73 90 128 193 160 161 APIA组 31 17 14 47.1±3.5 39.6±11.2 6 16 9 13 18 23 8 χ2 — 0.09 12.41* 1.29* 14.74 0.05 6.72 P — ＞0.05 ＜0.01 ＞0.05 ＜0.05 ＞0.05 ＜0.05 *示t值 表 1 Non-APIA组与APIA组基本资料的比较(x±s)
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以病人年龄、AVM血供(前循环=0，后循环=1，前后循环=2)、AVM最大径、AVM深静脉引流(否=0，是=1)为自变量，APIA发生为因变量(否=0，是=1)进行logistic回归分析，结果发现年龄大及AVM血供均为APIA发生的独立危险因素(P＜0.01)。年龄越大发生APIA的可能性越高，后循环及前后循环供血的AVM越容易并发APIA(见表 2)。
自变量 B SE Waldχ2 P OR(95%CI) 年龄/岁 0.01 0.011 7.42 ＜0.01 1.045(1.002~1.132) AVM最大径/mm 0.02 0.014 1.35 ＞0.05 1.016(0.989~1.045) AVM深静脉引流 否 — — — — 1 是 -0.18 0.413 1.352 ＞0.05 0.834(0.194~3.645) AVM血供 前循环 — — — — 1 后循环 0.10 0.031 8.41 ＜0.01 1.109(1.098~10.274) 前后循环 0.48 0.643 0.56 ＜0.01 1.615(1.213~5.693) 表 2 AVM合并APIA的logistic回归分析
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血管内治疗组、手术治疗组及手术+血管内治疗组3组病人动脉瘤的供血动脉、动脉瘤最大径、AVM最大径、术后再出血率及GOS预后评分差异均无统计学意义(P＞0.05)(见表 3)。
分组 n 动脉瘤供血动脉 动脉瘤最大径/mm AVM最大径/mm 再出血率/% GOS预后评分/分 大脑前动脉 颈内动脉 大脑中动脉 大脑后动脉 基底动脉 血管内治疗组 11 1 2 2 4 2 4.3±2.1 37.5±8.6 9.09 3.7±2.1 手术治疗组 8 0 1 2 3 2 4.7±2.4 36.7±9.4 0.00 3.5±1.9 手术+血管内治疗组 12 1 2 2 5 2 5.1±3.2 38.1±11.3 8.33 3.8±2.4 F — 1.21* 0.39 0.78 0.75* 0.46 P — ＞0.05 ＞0.05 ＞0.05 ＞0.05 ＞0.05 MS组内 — — 7.038 98.670 — 0.220 *示χ2值 表 3 AVM合并APIA不同治疗方式组的比较(x±s)
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目前，AVM合并动脉瘤确切的发生机制尚不十分清楚。大多数学者认为由于AVM血液动力学的改变，导致AVM供应动脉血管壁变薄，血管内膜增厚并遭到破坏，肌层发生改变，最终导致动脉瘤的发生；另外有观点认为，多种先天性紊乱导致脑血管发育异常，最终导致AVM合并动脉瘤发生[13-15]。关于AVM并发动脉瘤有多种分类方法，应用最广泛的为Redekop分类法[16]，即Ⅰ型(AVM团内型, Intranidal)；Ⅱ型(血流相关型，Flow-related)又分为2个亚型，Ⅱa：动脉瘤在AVM主要供血动脉主干的近端，Ⅱb：动脉瘤在AVM供血动脉的远端；Ⅲ型(AVM无关型，unrelated)：动脉瘤与AVM无关。其中Ⅱa型受到广泛关注，有研究[17]表明AVM并发此类动脉瘤病人出血概率明显高于其他类型。因此有必要对此类AVM并发的动脉瘤进行深入研究。
本研究中发现APIA组病人年龄明显高于Non-APIA组(P＜0.01)，后循环供血率明显高于Non-APIA组(P＜0.05)。多因素相关分析发现年龄及AVM血供均为APIA发生的独立危险因素。年龄越大发生APIA的可能性越高，后循环供血的AVM越容易并发APIA。研究[18-19]表明年龄是AVM出血的重要危险因素，随着年龄的增加，颅内血管硬化增加，进一步引起血流动力学改变，从而使AVM更容易出血。因此，本研究推断年龄增加引起的血流动力学的改变也是引起APIA的重要因素。有研究[7]表明椎动脉系统的收缩压峰值高于前循环，因此有可能解释本研究中发现的后循环供血的AVM越容易并发APIA，而关于此项发现有待于进一步深入研究。
颅内动脉瘤合并AVM的治疗手段包括手术治疗、血管内栓塞治疗以及放射治疗[20-22]。由于本病的发生机制尚不十分明确，故目前国内外对于本病的治疗方法和治疗原则仍存在分歧。有学者认为处理AVM之后，由于AVM供血动脉血流量的减少，并发的动脉瘤有可能出现萎缩甚至完全消失。所以，除以动脉瘤破裂出血为首发症状的病例，大部分动脉瘤合并AVM的病例，应优先处理AVM。也有学者[8]认为优先清除AVM病灶后可能导致相关动脉瘤的瘤内压升高，从而增加动脉瘤破裂出血的风险。而动脉瘤破裂出血的发生率、致残率和致死率高于AVM破裂出血。本研究中根据AVM及APIA的不同位置及形态采用不同治疗手段，原则上优先处理动脉瘤，后处理AVM，结果发现不同的治疗方式对病人的预后的影响无明显差异。本研究主要针对APIA进行研究，因为此类动脉瘤发生与AVM供血动脉的近端，若优先处理AVM，血流动力学对APIA的影响较大，更容易引起动脉瘤的破裂出血。本研究中遵循优先处理动脉瘤的原则，不同治疗组再出血的概率均较低，病人预后均较好。
综上所述，本研究结果显示年龄及AVM血供均为APIA发生的独立危险因素。年龄越大发生APIA的可能性越高，后循环供血的AVM越容易并发APIA，根据AVM及动脉瘤的不同位置及形态采用不同治疗方式，在优先处理动脉瘤的原则指导下，手术治疗、血管内治疗以及血管内治疗+手术综合治疗均能取得较好的预后。
颅内动静脉畸形合并近端动脉瘤多因素分析及治疗方式探讨
Multifactorial analysis and treatment of intracranial arteriovenous malformation complicated with proximal aneurysm
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摘要:
目的探讨脑动静脉畸形（AVM）并发供血动脉近端动脉瘤（APIA）的危险因素及其治疗方式。 方法回顾分析了352例AVM病人，按有无APIA，分为Non-APIA组（321例）和APIA组（31例），比较2组性别、年龄、AVM的血供和大小、引流静脉类型，是否出血及出血部位，并进行多因素分析。对于AVM合并APIA的病人根据不同的治疗方式分为血管内治疗组、手术治疗组及手术+血管内治疗组，对不同治疗方式供血动脉、动脉瘤最大径、AVM最大径、治疗后再出血率及GOS预后评分进行比较。 结果APIA组病人年龄高于Non-APIA组（P < 0.01），后循环供血率51.6%（16/31）明显高于Non-APIA组的22.7%（73/321）（P < 0.05）。多因素分析发现年龄大及AVM血供均为APIA发生的独立危险因素。血管内治疗、手术治疗、手术+血管内治疗3组病人动脉瘤的供血动脉、动脉瘤最大径、AVM最大径、术后再出血率及GOS预后评分差异均无统计学意义（P＞0.05）。 结论年龄越大发生APIA的可能性越高，后循环供血的AVM越容易并发APIA，在优先处理动脉瘤的原则指导下，手术、血管内治疗以及手术+血管内治疗综合治疗均能取得较好的预后。 Abstract:ObjectiveTo investigate the risk factors of cerebral arteriovenous malformation(AVM) compolicated with proximal intracranial aneurysm(APIA) and its treatment. MethodsThe clinical data of 352 patients with AVM were retrospectively analyzed, and the patents were divided into the non-APIA group(321 cases) and APIA group(31 cases) according to the presence or absence of APIA.The gender, age, blood supply and size of AVM, drainage vein type, bleeding and bleeding site were compared between two groups, and the multivariate analysis was conducted.The patients with AVM complicated with APIA were divided into the endovascular treatment group, surgery treatment group and surgery combined with endovascular treatment group according to different treatment methods.The blood supplying artery, maximum diameter of aneurysm, maximum dimeter of AVM, post-treatment rebleeding rate and GOS prognosis score were compared among three groups. ResultsThe age of patients in APIA group was higher than that in non-APIA group(P < 0.01), and the rate of blood supply of posterior circulation in APIA group was 51.6%(16/31), which was significantly higher than that in non-APIA group(22.7%, 73/321)(P < 0.05).The results of multivariate analysis showed that the age and AVM blood supply were the independent risk factors of APIA.The differences of the aneurysm supplying artery, maximum diameter of aneurysm, maximum diameter of AVM, postoperative rebleeding rate and GOS prognosis score among endovascular treatment, surgery treatment and surgery combined with endovascular treatment groups were not statistically significant(P > 0.05). ConclusionsThe older the patient is, the more likely APIA will occur, and the AVM supplied by the posterior circulation is more likely to be complicated with APIA.Under the guidance of the principle of priority treatment of aneurysms, the surgery treatment, endovascular treatment and surgery combined with endovascular treatment can achieve a better prognosis. -
Key words:
- cerebral arteriovenous malformation /
- aneurysm /
- endovascular treatment
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表 1 Non-APIA组与APIA组基本资料的比较(x±s)
分组 n 男 女 年龄/岁 AVM最大径/mm AVM血供 AVM深静脉引流 出血位置 前循环 后循环 前后循环 是 否 AVM 动脉瘤 Non-APIA组 321 167 154 35.3±5.2 37.2±9.8 158 73 90 128 193 160 161 APIA组 31 17 14 47.1±3.5 39.6±11.2 6 16 9 13 18 23 8 χ2 — 0.09 12.41* 1.29* 14.74 0.05 6.72 P — ＞0.05 ＜0.01 ＞0.05 ＜0.05 ＞0.05 ＜0.05 *示t值 
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表 2 AVM合并APIA的logistic回归分析
自变量 B SE Waldχ2 P OR(95%CI) 年龄/岁 0.01 0.011 7.42 ＜0.01 1.045(1.002~1.132) AVM最大径/mm 0.02 0.014 1.35 ＞0.05 1.016(0.989~1.045) AVM深静脉引流 否 — — — — 1 是 -0.18 0.413 1.352 ＞0.05 0.834(0.194~3.645) AVM血供 前循环 — — — — 1 后循环 0.10 0.031 8.41 ＜0.01 1.109(1.098~10.274) 前后循环 0.48 0.643 0.56 ＜0.01 1.615(1.213~5.693)
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表 3 AVM合并APIA不同治疗方式组的比较(x±s)
分组 n 动脉瘤供血动脉 动脉瘤最大径/mm AVM最大径/mm 再出血率/% GOS预后评分/分 大脑前动脉 颈内动脉 大脑中动脉 大脑后动脉 基底动脉 血管内治疗组 11 1 2 2 4 2 4.3±2.1 37.5±8.6 9.09 3.7±2.1 手术治疗组 8 0 1 2 3 2 4.7±2.4 36.7±9.4 0.00 3.5±1.9 手术+血管内治疗组 12 1 2 2 5 2 5.1±3.2 38.1±11.3 8.33 3.8±2.4 F — 1.21* 0.39 0.78 0.75* 0.46 P — ＞0.05 ＞0.05 ＞0.05 ＞0.05 ＞0.05 MS组内 — — 7.038 98.670 — 0.220 *示χ2值
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